Details

Autor(en) / Beteiligte

• Cazorla, Arnault
• Grenouillet, Frédéric
• Piton, Gaël
• Faure, Étienne
• Delabrousse, Éric
• Mathieu, Pierre
• Viennet, Gabriel
• Kantelip, Bernadette
• Millon, Laurence
• Valmary-Degano, Séverine

Titel

Une forme gastro-intestinale de basidiobolomycose d’évolution fatale

Ist Teil von

• Annales de pathologie, 2014-06, Vol.34 (3), p.228-232

Ort / Verlag

Elsevier Masson SAS

Erscheinungsjahr

2014

Quelle

ScienceDirect

Beschreibungen/Notizen

• Nous rapportons le cas d’un homme d’origine malienne admis en urgence pour syndrome appendiculaire. Le scanner révèle une masse inflammatoire iléo-colique droite englobant l’appendice. Une résection chirurgicale est réalisée. L’examen anatomo-pathologique évoque une lésion infectieuse, possiblement d’origine parasitaire devant la présence de nombreux foyers granulomateux épithélioïdes giganto-cellulaires sans nécrose caséeuse associés à un infiltrat inflammatoire polymorphe, lympho-plasmocytaire et riche en polynucléaires éosinophiles. Un traitement anti-tuberculeux d’épreuve est initié. L’état du patient s’aggrave néanmoins et se complique deux mois plus tard d’un syndrome occlusif. Le scanner révèle alors une masse péri-ombilicale de 9cm de diamètre infiltrant le mésentère et comprimant le tronc porte, inextirpable chirurgicalement. Une biopsie de la masse est réalisée. L’anatomopathologie retrouve les lésions précédemment décrites ainsi que de nombreux éléments de section ronde d’environ 10–15μm de diamètre, parfois pseudo-septés, à paroi éosinophile. À la suite d’un choc septique, le patient décède en réanimation. Basidiobolus ranarum est finalement identifié par PCR puis séquençage dans la masse péri-ombilicale. Ce diagnostic est compatible avec les données microscopiques. Les manchons éosinophiles identifiés sont caractéristiques du phénomène de Splendore-Hoeppli. B. ranarum est une Entomophtorale retrouvée dans les régions tropicales. Bien que la forme gastro-intestinale de la basidiobolomycose soit exceptionnelle, elle mérite d’être connue et identifiée afin qu’un traitement approprié (chirurgie et traitement antifongique administré de façon prolongée) puisse être rapidement instauré. We report here the case of a 55-year-old man from Mali, who presented with abdominal pain. Radiological exploration revealed an ileo-colonic mass surrounding the appendix. A biopsy was taken and on histology, transmural granulomatous inflammation of numerous eosinophils, lymphocytes, plasmocytes and giant cells was seen. Tuberculosis was suspected clinically and an antibiotic treatment was initiated. Two months later, the patient died of septic complications. Basidiobolus ranarum was identified by PCR. Pathogens were retrospectively highlighted on biopsies. These elements were between 10 and 15μm in diameter, occasionally pseudo-septated, and were surrounded by a thick eosinophilic cuff. The thick eosinophilic cuff was identified as the Splendore-Hoeppli phenomenon. Basidiobolomycosis is a well-known infection in the tropical areas. Basidiobolus sp., fungus of the order Entomophtorales are a known cause of chronic subcutaneous mycosis. Gastro-intestinal basidiobolomycosis is rare and presents considerable diagnostic difficulty. This infection needs to be diagnosed because surgical resection and prolonged antifungal treatment are curable in most cases.